Progressive high load strength training in patients with hypermobility spectrum disorders and shoulder complaints

Introduktion
Hypermobile led er kendetegnet ved en evne til at bevæge leddene ud over den normale bevægelighed. Symptomgivende hypermobile led kaldes hypermobility spectrum disorders (HSD). Fire ud af fem patienter med HSD oplever skulderbesvær,
herunder vedvarende smerter og mekaniske skuldersymptomer (instabilitet, subluxation, løshed). Ingen undersøgelser har dog fokuseret på træningsbaseret behandling af skulderen i denne patientgruppe. Styrketræning med høj belastning resulterer generelt i en markant stigning i muskeltværsnittet, det neurale drev, og øget sene stivhed, alle vigtige komponenter for at opnå aktiv skulderstabilitet under bevægelser i hverdagen. Patienter med HSD udviser ofte nedsat styrke og øget skulder løshed/instabilitet og kan derfor sandsynligvis drage fordel af at styrke skuldermusklerne ved hjælp af øvelser med tung belastning. Dette er ikke testet endnu, idet mange klinikere tøver med at bruge tung styrketræning hos patienter med HSD på
grund af usikkerhed om patientsikkerhed, behandlingseffekt, og fordi de nuværende retningslinjer fraråder tung styrketræning til denne population.

Formål 
Det overordnede mål var at undersøge patienter med HSD og vedvarende skulderbesvær samt effekten af progressiv tung styrketræning som behandling. De specifikke mål var:

I) at undersøge gennemførbarheden af progressiv tung styrketræning i patientgruppenmed HSD og vedvarende skulderbesvær.

II) at udvikle og beskrive en studieprotokol med et øvelsesprogram for progressiv tung styrketræning (HEAVY) og let styrketræning (LIGHT) for skulderen, målrettetpatienter med HSD.

III) at beskrive patienternes skulderrelaterede funktionsnedsættelser med fokus på forskelle mellem patienter med og uden selvrapporterede mekaniske skuldersymptomer.

IV) i et randomiseret kontrolleret forsøg at undersøge effekten af 16-ugers HEAVY program for skulderen sammenlignet med LIGHT (sædvanlig praksis) hos patienter med HSD, der har skulderbesvær. Hovedhypotesen var, at HEAVY er bedre end LIGHT i at forbedre selvrapporteret skulderfunktion. 

Metode
I) HSD-patienter gennemgik et 16-ugers HEAVY program for skulderen tre gange ugentligt ved hjælp af øvelser rettet mod de skapulære muskler og rotator cuffen. De primære effektmål var at teste gennemførbarheden af studiet i forhold til foruddefinerede kriterier for udførelse af et høj kvalitet randomiseret kontrolleret studie (RCT), herunder rekrutteringsraten, testens varighed, deltagernes fastholdelse, komplians, og bivirkninger, foruden deltager og fysioterapeut feedback. Data blev behandlet med deskriptiv statistik og parret t-test. 

II) En protokol for et superiority, høj-kvalitets, parallel gruppe, klinisk RCT der sammenligner HEAVY med LIGHT skuldertræning blev designet og beskrevet, herunder overvejelser om forbedrede rekrutteringsmetoder, stikprøvestørrelse ogstatistiske metoder.

III) Baseret på baseline data indsamlet af eksterne blindede fysioterapeuter blandt de rekrutterede deltagere i RCT'en blev patientgruppen med HSD beskrevet i forhold til sygehistorie, selvrapporterede og objektive egenskaber ved skuldersmerter, ubehag i skulderen på grund af mekaniske skuldersymptomer, skulderfunktion, træthed, frygt for bevægelse, skulderrelateret livskvalitet og tidligere behandling. Mekaniske skuldersymptomer blev defineret som selvrapporteret skulderinstabilitet, subluksation og/eller løshed (klassificeret som Ja/Nej). Data blev behandlet med deskriptiv statistisk og logistisk regression. 

IV) Deltagerne blev randomiseret til at modtage et HEAVY eller LIGHT træningsprogram tre gange ugentligt med øvelser rettet mod de skapulære muskler og rotator cuffen. Det primære effektmål var gruppeforskellen ved 16-ugers opfølgning i Western Ontario Shoulder Instability Index (WOSI, 0-2100 bedre til værre), suppleret med sekundære selvrapporterede og objektive udfald. Data blev behandlet med multivariable lineær regression, multivariable logistisk regression, og generaliseret lineær regression. 

Resultater 
I) Tolv patienter var inkluderet. Rekrutteringsraten var 5,6/måned, varigheden (gennemsnitlig ± SD) 105 ± 9 min, fastholdelse 100%, komplians 83%, og fire deltagere oplevede kortvarig ømhed eller smerte. Deltagerfeedback var positiv, og fysioterapeuter fandt interventionen relevant og anvendelig for patientgruppen.

II) HEAVY programmet bestod af fem skulderøvelser. Ved første besøg, blev der udført en fem repetitions maksimum (RM) test for at estimere 10 RM. De første tre uger bestod af en tilvænningsperiode, der progredierede programmet fra tre sæt af en belastning på 50% af 10 RM i uge et, til 70% af 10 RM i anden uge og til 90% af 10 RM i tredje uge. De efterfølgende seks uger (uge 4-9) indeholdt tre sæt af 10 RM, og fra uge 10-15, var belastningen fire sæt af 8 RM. En restitutionsperiode blev anvendt i uge 16 for at give mulighed for den anabolske respons forud for opfølgningstesten. LIGHT programmet bestod af ni øvelser. Fase 1 (uge 1-4) bestod af isometrisk scapula korrektion; Fase 2 (uge 5-10) var isometriske skulderøvelser i neutral position, og i uge 11-13 enkombination af isometriske og dynamiske øvelser med lille bevægeudslag med elastikmodstand fra en gul TheraBand elastik. I fase 3 (uge 14-16) var øvelserne dynamiske med små bevægeudslag. Patienter i HEAVY blev superviseret to gange om ugen, og patienter i LIGHT fik supervision tre gange i løbet af de 16-ugers intervention.

III) 67 ud af 100 patienter rapporterede mekaniske skuldersymptomer. Patienter i begge grupper rapporterede funktionsnedsættelser relateret til skuldersmerter, skulderfunktion, træthed, frygt for bevægelse og skulderrelateret livskvalitet. Patienter uden mekaniske skuldersymptomer var yngre (35,1 mod 43,3 år), havde længere symptomvarighed (median 46 vs. 24 måneder), rapporterede tidligere at have haft skulderdislokation (25% vs. 3%), oplevede, at deres skulder var løs (64% vs. 15%), og rapporterede ubehag i skulderen på grund af mekaniske skuldersymptomer (OR 1,48,95% CI 1,17, 1,87). Desuden havde en større andel modtaget tidligere behandling(smertestillende medicin, steroid injektion/kirurgi).

IV) I det randomiserede kliniske studie, gennemførte 93 ud af 100 patienter (93%) 16-ugers evalueringen. Den gennemsnitlige gruppeforskel i WOSI-score favoriserede signifikant HEAVY (-174,5 point, 95% CI -341,4, -7,7, justeret for alder, køn, baseline score, klynge omkring klinik). Patienter i HEAVY var mindre tilbøjelige til at have en positiv skulder rotation test over 180°, og mere tilbøjelige til at vurdere en vigtig forbedring for "fysiske symptomer" (Global Perceived Effect). Men de fleste sekundære effektmål var inkonklusive. Der var ingen alvorlige bivirkninger, men patienter iHEAVY rapporterede hyppigere forbigående muskelømhed og hovedpine. Perprotokol-analyserne understøttede de primære resultater. Den kliniske relevans afgruppeforskellen er fortsat uklar.  

Konklusion 
Patienter med HSD og vedvarende skulderbesvær kunne gennemføre og tolerere progressiv tung styrketræning (HEAVY) målrettet skulderen. Et randomiseret kliniskstudie, der sammenlignede HEAVY med LIGHT skuldertræning af høj kvalitet, blev designet, beskrevet, initieret og afsluttet med en endelig inklusion af 100 patienter. Ved baseline havde patienterne betydelige skulderrelaterede funktionsnedsættelser. Totredjedele af patienterne rapporterede mekaniske skuldersymptomer og var yngre samt mere alvorligt svækkede end dem uden mekaniske skuldersymptomer. Disse resultater understreger vigtigheden af at adressere mekaniske symptomer i skulderen under behandlingen for fuldt ud at forstå patienternes skulderrelaterede funktionsnedsættelser. Da HEAVY var statistisk bedre end LIGHT ved det primær end-point 16 uger efter intervention, kan HEAVY fremover anvendes som behandling til patientermed HSD og skulderbesvær for at lindre symptomer og forbedre skulderfunktionen på kort sigt. Patienterne bør støttes i at håndtere den forbigående muskelømhed og hovedpine, som kan være bivirkninger af HEAVY. Fremtidige studier bør undersøge den kliniske relevans af gruppeforskellen, forklare de underliggende mekanismer, og evaluere langtidseffekten. Progressiv tung styrketræning kan potentielt forbedre klinisk praksis og behandling af den kritiske og alvorlige tilstand af HSD.